唇腭裂是最常见的颅颌面先天畸形，其在全世界的发病率约为1‰-3‰，我国的发病率约为1.62‰^[1]。调查发现，多数唇腭裂患者伴有睡眠口呼吸及打鼾症状，甚至出现睡眠呼吸暂停^{[2, 3]}，这将导致患儿出现血氧饱和度下降、白天嗜睡等问题，严重者将影响患儿的生长发育、心肺功能形成，甚至导致死亡^{[4, 5]}。因此，关注并对唇腭裂患者的气道进行评估具有重要的临床意义。

头颅侧位片是评估气道最常用的方法，但是它是一种二维成像技术，在临床应用中存在影像重叠，标志点难以准确辨认等问题^[6]。锥形束CT(cone beam, CBCT)于21世纪初开始应用于临床，它具有分辨率高、扫描时间短、辐射量小等优点，目前正越来越多地被应用于正畸临床工作中。通过循证医学研究发现，利用CBCT对气道进行三维研究和分析所得结果是可信的^[7]。本文利用CBCT对左侧完全性唇腭裂患者的气道及颅面形态进行了研究，以帮助临床医生对单侧唇腭裂患者的气道状况及颅面三维形态有更全面地了解。

选取从2012年1月至2016年6月就诊于武汉大学口腔医院正畸一科的唇腭裂患者800例，纳入实验组22例，其中男18名，女4名，年龄(11.3±1.49) 岁。纳入标准：① 年龄10-14岁；② 左侧完全性唇腭裂且为非综合征型；③ 无哮喘等呼吸道疾病；④ 无腺样体、扁桃体摘除史及正畸治疗史；⑤ 在3岁前完成唇裂及腭裂修复；⑥ 初诊时拍摄CBCT。

选取2012年1月至2016年6月就诊于武汉大学口腔医院正畸一科的非唇腭裂患者1 000例，纳入对照组22例，其中男5名，女17名，年龄(12.5±1.01) 岁。纳入标准：① 年龄10-14岁；② ANB角0-4 °；③ 无哮喘等呼吸道疾病；④ 无腺样体、扁桃体摘除史，无正畸治疗史及颌面部外伤史；⑤ 无明显面部不对称；⑥ 初诊拍摄CBCT(因存在多生牙、阻生牙或关节问题而拍摄)。

所有患者在初诊时于本院放射科同一台口腔CT(NewTom VGi, Verona, Italy)上拍摄CBCT，嘱患者取坐位，保持自然头位及正常咬合状态，不吞咽及平稳呼吸。将DICOM格式文件导出并保存。

将DICOM格式文件导入Dolphin软件(V11.8; Dolphin Imaging & Management Solutions, Chatsworth, Calif)进行三维重建，利用Orientation模块建立三维坐标系(平面定点及测量定点详见图 1及表 1)：① 水平面：通过双侧耳点及右侧眶点并与Frankfort平面平行；② 正中矢状面：通过Ba点及两侧眼眶中点并与水平面垂直；③ 冠状面：通过Ba点并与水平面及正中矢状面垂直。三个平面的相交点为坐标原点(图 2)。

图 1(Figure 1)

图 1 平面定点及测量定点示意图

图 2(Figure 2)

图 2 三维坐标系的建立

利用Sinus/Airway模块进行气道测量。气道界定为：① 上界：实验组为过S点及PMS点并与正中矢状面垂直的平面，对照组为过S点及PNS点并与正中矢状面垂直的平面；② 下界：与Frankfort平面平行并通过会厌底的平面；③ 前界：咽部的前壁、软腭以及舌的后壁；④ 后界：咽部后壁。在限定区域内添加Seed，并调节切面气道敏感度(Slice airway sensitivity)，软件将自动计算出气道体积及最小横截面所在位置及面积。通过PMS或PNS点与Frankfort平面平行的平面以及通过软腭尖与Frankfort平面平行的平面将整个气道分为三段^{[8, 9]}，即鼻咽、口咽及喉咽，分别测量这三段气道的体积及气道总体积，并获得最小横截面积所在位置及面积(图 3)。

图 3(Figure 3)

图 3 气道分段示意图

利用Digitize/Measurement模块进行颅面三维形态分析，通过三个断面(水平面、矢状面、冠状面)及三维重建立体视图进行定点以保证定点的准确性。具体测量值详见表 1。

表 1(Table 1)

表 1 测量标志点及测量值 标志点 定义 测量值 定义 S 蝶鞍点，蝶鞍影像的中点 Co-Co 两侧髁顶点之间的距离 N 鼻根点，鼻额缝最前点 Go-Go 两侧下颌角点之间的距离 P 耳点，外耳道最上点 Co-A 两侧上颌长度的平均值 Ba 颅底点，枕骨大孔前缘之中点 Co-Go 两侧下颌体升支长度的平均值 O 眶点，眶下缘最低点 Go-Me 两侧下颌体长度的平均值 ANS 前鼻棘点，前鼻棘之尖 Co-Gn 两侧下颌长度的平均值 PNS 后鼻棘点，硬腭后部骨棘之尖 SN-GoGn 两侧下颌平面角的平均值 PMS 唇腭裂患者右侧硬腭之最后点 Co-Go-Me 两侧下颌角的平均值 A 上牙槽座点，前鼻棘与上牙槽缘点间的骨部最凹点 Y轴角 Y轴与Frankfort平面所成之前下交角 B 下牙槽座点，下牙槽突缘点与颏前点间的骨部最凹点 SNA 上颌基骨相对于前颅底的位置关系 Co 髁顶点，髁突最上点 SNB 下颌基骨相对于前颅底的位置关系 Go 下颌角点，下颌角的后下点 ANB 上下基骨间的相对位置关系 Po 颏前点，颏部之最突点 Me 颏部之最下点 Gn 颏前点与颏下点之中点

表 1 测量标志点及测量值

于初次测量1周后分别从实验组及对照组随机选取5名对象，由同一实验者进行重复测量所有测量值，对两次测量结果进行组内相关性分析，并进行配对t检验。

采用SPSS 22.0统计软件对数据进行统计学分析。利用独立样本t检验对比分析实验组、对照组以及两组组内不同性别的各项测量值，P < 0.05为差异具有统计学意义。

组内相关性分析结果显示相隔1周的两次测量结果具有很强的相关性(r=0.967-0.999)，t检验示无统计学差异(P < 0.001)，所测结果系统误差较小。对同组中不同性别所得数据进行独立样本t检验发现，不同性别在所测项目上均无统计学差异(P=0.086-0.963)。

气道测量结果详见表 2。实验组的各段气道体积均小于对照组，其中口咽体积及气道总体积存在显著差异(P < 0.05)。同时，实验组的气道最小横截面积也显著小于对照组。

表 2(Table 2)

表 2 气道测量结果 项目 实验组 对照组 P x s x s 鼻咽体积(mm3) 3 903.96 1 377.68 4 719.05 1 987.20 0.12 口咽体积(mm3) 6 616.33 2 491.13 9 016.31 3 453.97 0.01* 喉咽体积(mm3) 8 371.75 3 402.13 10 428.23 4 372.23 0.09 气道总体积(mm3) 18 892.03 6 135.38 24 163.59 8 524.33 0.02* 最小横截面积(mm2) 77.81 30.58 108.31 51.72 0.02* *P < 0.05

表 2 气道测量结果

颅面形态分析结果详见表 3。本文共测量6项长度值及6项角度值。其中Co-Go、Co-A、Co-Gn三项长度值及SNA、ANB两项角度值存在显著性差异，即实验组的下颌升支长度、上颌长度、下颌长度、SNA角、ANB角均显著小于对照组(P < 0.05)。

表 3(Table 3)

表 3 颅面形态分析结果 项目 实验组 对照组 P x s x s 长度(mm) Co-Co 103.13 4.71 102.07 4.89 0.468 Go-Go 88.34 5.00 88.95 3.97 0.655 Co-Go 52.56 5.57 57.35 3.35 0.001* Go-Me 74.77 5.23 76.88 3.41 0.121 Co-A 90.02 7.00 93.69 3.98 0.038* Co-Gn 105.88 7.43 110.39 4.41 0.019* 角度(°) 下颌平面角 33.26 6.56 31.81 4.59 0.400 Y轴角 63.17 4.09 62.96 3.48 0.851 下颌角 121.68 6.30 119.10 4.78 0.134 SNA 76.44 4.06 80.52 3.04 0.001* SNB 76.19 4.60 77.11 2.67 0.422 ANB 0.25 3.78 3.40 0.24 0.001* *P < 0.05

表 3 颅面形态分析结果

近年来，越来越多的学者开始关注唇腭裂患者的气道问题，其中对高加索人种的研究居多^{[2, 11-13]}而对蒙古人种的研究较少^{[9, 13]}，国内关于唇腭裂患者气道研究的报道也不多见，且存在样本量较小，未考虑左、右侧唇腭裂的区别等问题。研究发现，左侧唇腭裂约占单侧唇腭裂的70%^[14]，本文仅针对左侧完全性唇腭裂患者进行研究，并拟在后期收集足够量样本后对左、右侧完全性唇腭裂患者的气道及颅面形态进行对比研究。

本文利用CBCT对处于生长发育期的左侧完全性唇腭裂患者的咽部气道及颅面形态与Ⅰ类错畸形患者进行了对比分析：

(1) 关于样本男女分布，实验组男女比例约为4:1，对照组男女比例约为1:3。有研究发现，单侧完全性唇裂患者男女比例约为10:3^[13]，与本文实验组的男女分布比例接近；而对于对照组，可能是由于家长对女孩的容貌关注度更高，导致就诊的女孩较多。对同一组中不同性别所得数据进行独立样本t检验发现，不同性别在所测项目上均无统计学差异(P=0.086-0.963)，故可合并不同性别所得数据进行组间对比分析。

(2) 气道体积研究结果表明，实验组的气道总体积显著小于对照组，并且主要表现在口咽部分。Celikoglu^[11]发现，单侧唇腭裂患者的鼻咽、口咽和气道总体积均小于正常对照组，其中口咽体积具有统计学意义，这与本文结果一致。Yoshihara^[9]等通过对处于生长发育期的日本唇腭裂患儿进行研究，同样发现其口咽气道体积小于对照组。因此，唇腭裂患者更容易出现气道阻塞问题。对于非唇腭裂儿童，气道堵塞的一部分原因是腺样体、扁桃体肥大，切除腺样体、扁桃体能很好地纠正气道通气不足。但对气道阻塞的唇腭裂患者进行腺样体、扁桃体切除术仍存在争议，有学者认为切除腺样体会对唇腭裂患者的语音功能产生不良影响。在未来的研究中，我们将进一步了解腺样体及扁桃体与语音的关系，通过评估气道体积、睡眠监测等指标，论证对唇腭裂患者进行腺样体、扁桃体摘除的必要性。

(3) 颅面形态研究结果表明，实验组的上颌长及SNA均显著小于对照组，提示唇腭裂患者上颌骨发育存在不足，这可能是由于唇裂及腭裂修复术后瘢痕的挛缩作用限制了上颌骨的生长发育^[10]。同时，实验组的下颌体升支长度及下颌长度均显著小于对照组，这说明虽然单侧唇腭裂患者多表现为凹面型，但其下颌骨的生长发育仍不足，表现为凹面型主要是由于上颌骨发育不全。

(4) Hermann^[12]等认为，唇腭裂患者咽部气道较小是由于其面中份发育不足并且存在下颌后缩，在本研究中，Yoshihara^[9]等还发现对于Ⅰ类错畸形对照组，口咽体积及下颌骨随着年龄增长而增长，而唇腭裂组在青春发育期前和青春发育期无明显变化，这表明唇腭裂患者的面部及气道的生长发育受到了干扰。因此，在临床工作中，我们应对上颌骨发育不足的唇腭裂患者及时进行上颌骨前牵、牵张成骨等治疗，刺激上颌骨生长，减轻上颌骨发育不足对气道的影响。

(5) 由于目前就诊于我院的正畸患儿大部分于9-12岁接受了牙槽突裂植骨术术前正畸治疗，收集成年初诊时未接受正畸治疗的样本十分困难，故本文没有考虑生长发育对气道及颌面部发育的影响，在后期需要进一步进行多中心对比研究。

左侧唇腭裂患者的口咽气道体积、气道总体积及气道的最小横截面积均显著小于Ⅰ类错畸形患者(P < 0.05)。左侧唇腭裂患者的上、下颌骨发育均有不足，但以上颌骨发育不足为主。