硬脑膜动静脉瘘(dural arteriovenous fistula，DAVF)是发生在颅内硬脑膜及其附属结构上的动静脉短路，可由多种因素引起，包括创伤、肿瘤、炎症、静脉窦血栓、先天性或后天性静脉窦结构异常等^[1-3]。脑膜中动脉(middle meningeal artery，MMA)与脑膜中静脉(middle meningeal vein，MMV)伴行，且MMV在部分患者呈静脉窦样改变，易因外伤等原因发生脑膜中动静脉短路，形成脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘(middle meningeal vein dural arteriovenous fistula，MMV-DAVF)，后者是DAVF较少见的一种类型^{[1, 4]}。MMV-DAVF发病率低，其与颅脑损伤的关系、临床表现、结构特征和治疗转归等尚不完全清楚。本研究回顾性总结了我院治疗的MMV-DAVF病例资料，并对文献报道的MMV-DAVF病例进行汇总分析。

回顾性收集海军军医大学(第二军医大学)长海医院DAVF数据库中1999年1月至2020年4月收治的MMV-DAVF患者资料，包括人口统计学、临床、治疗和随访资料。采用中文主题词“脑膜中静脉”和“脑膜中动脉”和“硬脑膜动静脉瘘”在中国知网、万方数据库、维普数据库、中国生物医学文献数据库和中文生物医学期刊数据库，和以英文主题词“middle meningeal vein”和“middle meningeal artery”和“dural arteriovenous fistula”在PubMed数据库中检索1960年1月1日至2020年8月30日的中英文文献，并对文献的参考资料进一步检索，以纳入更多的MMV-DAVF病例。MMV-DAVF病例纳入标准：(1)明确行数字减影血管造影(digital subtraction angiography，DSA)检查并诊断为DAVF；(2)文献报道中有明确的引流静脉名称，且其引流静脉首先经过MMV。

应用SPSS 21.0软件进行数据处理，计量资料以x±s表示，计数资料以例数和百分数表示。

1999年1月至2020年4月我院诊治的734例DAVF患者中MMV-DAVF患者共9例(1.2%)，患者临床资料见表 1。

表 1 (Tab 1)

表 1 我院9例脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘患者临床资料 编号 性别 年龄(岁) 外伤史 CT表现 临床表现 引流静脉 治疗 治疗结果 术后随访 1 男 41 是 硬脑膜外血肿 左侧颅内杂音、左眼外展受限 MMV、上矢状窦 动脉入路栓塞 次全栓塞，症状好转 - 2 男 36 是 左侧眼眶外侧壁骨折 左侧颅内杂音 MMV、海绵窦 动脉入路栓塞 完全栓塞，症状好转 DAVF治愈 3 男 71 是 左侧颞骨骨折、硬脑膜下血肿、蛛网膜下腔出血 头痛、左眼运动受限 MMV、翼丛 动脉入路栓塞 完全栓塞，症状好转 - 4 女 45 是 右侧颞部硬脑膜外血肿、假性动脉瘤 右侧颅内搏动性杂音 MMV、上矢状窦 动脉入路栓塞 完全栓塞，假性动脉瘤消失 - 5 男 55 是 额骨骨折、蛛网膜下腔出血、右侧顶叶挫伤 头痛 MMV、上矢状窦 动脉入路栓塞 完全栓塞 DAVF治愈 6 男 68 是 蛛网膜下腔出血、右侧额骨和颞骨多发性骨折 头痛 MMV 动脉入路栓塞 完全栓塞 DAVF治愈 7 女 37 否 - 头痛、左眼球红肿 MMV、海绵窦、眼上静脉 动脉入路栓塞 完全栓塞 - 8 男 41 否 - 左侧颅内杂音、头痛 MMV 动脉入路栓塞 完全栓塞，症状好转 DAVF治愈 9 男 29 是 - 右侧颅内搏动性杂音 MMV、翼丛、眼上静脉 动脉入路栓塞 次全栓塞，症状好转 - CT：计算机断层扫描；MMV：脑膜中静脉；DAVF：硬脑膜动静脉瘘. “－”表示资料不详

表 1 我院9例脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘患者临床资料

我院9例患者中男7例、女2例，年龄为29~71岁，平均年龄为(47±15)岁，其中30~50岁患者5例。7例患者有明确的头部外伤史。临床表现包括头痛(5例)、颅内杂音(5例)、眼球运动受限(2例)等。6例患者DSA检查前有CT检查资料，4例CT检查提示合并颅骨骨折，其中2例为颞骨骨折；5例伴有颅内血肿，其中3例有蛛网膜下腔出血。9例患者供血动脉均为MMA，引流静脉均包括MMV，引流方向包括上矢状窦(3例)、海绵窦(2例)、翼丛(2例)、眼上静脉(2例)等。9例患者均接受经MMA入路注射Onyx-18胶血管内栓塞治疗，其中7例患者术后即刻瘘口完全栓塞，2例次全栓塞。9例患者均未发生手术相关并发症，术后无新发神经功能缺损。4例患者完成术后半年的影像学随访，未见DAVF复发和新发。

患者女，45岁，因“头外伤后30 d，右侧颞部颅内搏动性杂音2周”入住我院。患者外伤后2 d于外院就诊，头颅CT检查示右侧颞部硬脑膜外血肿，予保守治疗，外伤3周后复查头颅CT显示血肿吸收、颞极类圆形占位，计算机断层扫描血管造影检查提示颞极动脉瘤样结构。为求进一步诊治入住我院，入院体格检查：右侧颞部闻及颅内搏动性杂音。DSA检查示右侧MMV-DAVF，供血动脉为增粗的右侧MMA，MMA末端形成假性动脉瘤，引流静脉主要为扩张的右侧MMV，并向上矢状窦引流。采用经MMA入路注射Onyx-18胶完全栓塞瘘口、引流静脉和假性动脉瘤。术后颞部颅内搏动性杂音消失，无新发神经系统阳性体征，术后2 d出院。见图 1。

图 1 1例45岁女性脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘患者影像学资料 A：外伤后第2天头颅CT检查提示右侧颞部硬脑膜外血肿；B，C：外伤后3周复查头颅CT示血肿吸收、颞极类圆形占位(B，箭头所示)，CTA示颞极动脉瘤样结构(C)；D，E：右侧颈外动脉侧位、正位DSA示脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘，脑膜中动脉远端假性动脉瘤；F：局部麻醉下行栓塞治疗，微导管头端(箭头所示)尽可能接近静脉端；G：注射Onyx-18胶完全栓塞瘘口、引流静脉和假性动脉瘤；H，I：颈外动脉侧位、正位DSA示瘘口消失.CT：计算机断层扫描；CTA：计算机断层扫描血管造影；DSA：数字减影血管造影

共纳入16篇文献23例MMV-DAVF患者，患者临床资料见表 2。

表 2 (Tab 2)

表 2 文献报道的23例脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘患者临床资料 文献 性别 年龄(岁) 外伤史 CT表现 临床表现 引流静脉 治疗 治疗结果 手术并发症 术后随访 Satoh[5] 女 75 是 - 头痛 MMV、上矢状窦、海绵窦、翼丛、岩下窦 动脉入路栓塞 - 无 - Komiyama[6] 男 58 否 左侧颞骨骨折、蛛网膜下腔出血、硬脑膜下血肿 反应迟钝 MMV、上矢状窦 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 DAVF治愈 Terada[3] 女 73 否 - 无 MMV 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 DAVF治愈 Takeuchi[7] 男 21 是 右侧颞骨骨折、蛛网膜下腔出血 颅内杂音、眼球突出 MMV、蝶顶窦、海绵窦、眼上静脉和皮质静脉 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 - 男 21 是 右侧颞骨骨折、颞部硬脑膜外血肿 右侧颅内杂音、眼球突出 MMV、左侧蝶顶窦、海绵窦 动脉入路栓塞 - 无 - Shim[8] 女 46 否 右侧顶骨内表面小缺损 头痛、右侧颅内杂音 MMV、右侧横窦乙状窦交界 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 - Kim[9] 男 48 否 - 无 MMV 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 - Martinez[10] 女 儿童a 是 左侧颞骨骨折、蛛网膜下腔出血、硬脑膜下血肿 左侧颅内杂音 MMV、翼丛 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 - Ko[11] 男 24 是 右侧颞顶区骨折、硬脑膜外血肿 左侧颅内杂音 MMV、翼丛 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 DAVF治愈 Kim[1] 男 20 是 右侧颞骨骨折、颞部硬脑膜外血肿 左侧颅内杂音 MMV、左侧翼丛 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 - 女 18 是 - 左侧颅内杂音、左眼球突出 MMV、左侧翼丛 动脉入路栓塞 完全栓塞 无 - Wilson[12] 男 78 是 颅骨细小骨折位置不清 头痛 MMV 保守治疗 自发愈合 无 DAVF治愈 男 23 是 顶骨骨折 头痛 MMV 手术结扎MMA 治愈 无 DAVF治愈 Chandrashekar[2] 男 42 是 蛛网膜下腔出血、右侧额颞实质血肿 癫痫 MMV、海绵窦 保守治疗 自发愈合 无 症状消失 Handa[13] 男 52 是 左侧颞骨骨折 头痛 MMV、上矢状窦 手术结扎MMA 治愈 无 症状消失 Kitahara[4] 女 27 是 右侧颞骨骨折 头痛、视力下降 MMV、上矢状窦 保守治疗 自发愈合 无 - 男 42 是 左侧额颞骨骨折、硬脑膜下血肿 头痛 MMV、上矢状窦 手术电凝MMA 治愈 无 - 男 38 是 左侧颞枕骨折、假性动脉瘤 头痛 MMV、岩上窦 手术结扎MMA 治愈 无 精神障碍 Freckmann[14] 男 40 是 蝶骨、颞骨、枕骨骨折，硬脑膜外血肿 头痛 MMV、翼丛 手术结扎MMA 治愈 神经功能障碍 - 女 44 是 蝶骨骨折、硬脑膜下血肿 头痛 MMV、海绵窦、基底丛 手术结扎MMA 治愈 神经功能障碍 - 女 62 是 蝶骨骨折、硬脑膜下血肿 头痛 MMV、翼丛 手术结扎MMA 治愈 神经功能障碍 - Roski[15] 男 54 是 右侧颞骨骨折、假性动脉瘤 左侧偏瘫 MMV 手术结扎MMA 治愈 无 症状消失 Nakamura[16] 男 64 是 右侧颞骨骨折 复视 MMV 手术电凝MMA 治愈 无 症状消失 a：年龄不详. CT：计算机断层扫描；MMV：脑膜中静脉；DAVF：硬脑膜动静脉瘘；MMA：脑膜中动脉. “-”表示资料不详

表 2 文献报道的23例脑膜中静脉硬脑膜动静脉瘘患者临床资料

汇总分析文献报道和我院共32例MMV-DAVF患者资料，男22例(68.8%)、女10例(31.2%)；除1例儿童年龄不详外，其余31例患者年龄为18~78岁，平均年龄为(45±18)岁。32例MMV-DAVF患者临床症状包括头痛(16例，50.0%)、颅内杂音(12例，37.5%)、眼球运动受限(2例，6.2%)、眼球突出(3例，9.4%)、癫痫(1例，3.1%)等。26例(81.2%)患者有明确的头部外伤史。25例患者有CT检查资料，其中合并颅骨骨折21例(84.0%)，共计27处骨折(我院1例合并颞骨、额骨骨折；文献报道1例合并蝶骨、颞骨和枕骨骨折，1例合并顶骨、颞骨骨折，1例合并枕骨、颞骨骨折，1例合并额骨、颞骨骨折)。颞骨骨折15处(55.6%，15/27)，眼眶外侧壁骨折1处(3.7%，1/27)，额骨骨折3处(11.1%，3/27)，顶骨骨折2处(7.4%，2/27)，枕骨骨折2处(7.4%，2/27)，蝶骨骨折3处(11.1%，3/27)，1处(3.7%，1/27)骨折位置不明。16例(64.0%，16/25)伴有颅内血肿，包括7例(28.0%，7/25)伴有蛛网膜下腔出血。

32例患者供血动脉均为MMA，引流静脉均包括MMV，引流方向包括上矢状窦(8例，25.0%)、海绵窦(7例，21.9%)、翼丛(9例，28.1%)、蝶顶窦(2例，6.2%)、眼上静脉(3例，9.4%)、皮质静脉(1例，3.1%)、基底丛(1例，3.1%)等。

共9例(28.1%)患者接受开放外科手术治疗，均为1982年及之前报道的病例；20例(62.5%)患者采用动脉入路血管内治疗，均为1982年之后的病例。9例行开放手术治疗的患者中，3例术后出现较严重的神经功能障碍。20例行介入栓塞治疗的患者中，16例(80.0%)术后即刻瘘口完全栓塞，2例(10.0%)次全栓塞；该20例患者均无新发神经功能缺损，其中7例有术后半年影像学随访资料，均未出现DAVF复发和新发。另有3例患者(9.4%)瘘口流量小，经保守治疗后自发愈合。

MMA起自上颌动脉第一段，经棘孔进入颅腔。MMV成对伴行MMA主干和分支^[2]，有时会形成硬脑膜内静脉窦，MMA走行于该窦内。颅骨内表面这些血管走行位置存在沟槽，即中脑膜沟，该部位骨折容易引起MMV-DAVF^{[4, 6]}。大部分MMV-DAVF患者有头部外伤史，骨折多发生在颞骨，并且骨折线多经过中脑膜沟的位置^[4]。从我院和文献报道病例汇总分析情况来看，创伤性MMV-DAVF一般伴有颅内血肿，特别是硬脑膜外血肿^[4]。然而MMV-DAVF并不常见，原因是MMA和MMV被翼外侧肌和颞肌围绕，不易被外界破坏而形成外伤性DAVF^{[1, 9]}。

MMV-DAVF患者的临床症状取决于血流速度，可发生在创伤后几分钟至几个月内，头痛、颅内搏动性杂音是最常见的临床表现^{[1-2, 14]}。MMV-DAVF患者预后一般和外伤程度、外伤位置、MMA和MMV损伤程度有关^{[4, 14]}。当头部外伤不严重、血管损伤较轻时，DAVF可自发愈合，患者预后较好^{[2, 4, 12]}。Wilson等^[12]报道的2例创伤性MMV-DAVF患者临床表现均为头痛，其中1例有轻度头部外伤史的患者头部X线片和CT检查见细小的骨折线，DSA示左侧MMV-DAVF，该患者选择保守治疗，3个月后复查DSA未见复发，症状好转。对于血液流量较大的MMV-DAVF，需要积极治疗。

外科切除是治疗MMV-DAVF的传统方法，包括结扎颈外动脉、结扎MMA、切除DAVF与其附近的硬脑膜等手术方案^{[4, 6]}。切除DAVF与其附近的硬脑膜可以彻底消除DAVF^[4]。结扎供血动脉有时只能暂时消除DAVF瘘口，侧支循环可能迅速发展导致瘘管再通^[4]。文献报道的接受外科手术治疗的9例患者术后瘘口均消失。外科手术的并发症不容忽视，Freckmann等^[14]报道的3例行外科手术治疗MMV-DAVF患者，术后均发生严重的神经功能障碍。

MMV-DAVF治疗的核心是瘘口阻断，介入治疗是该病变最安全的治疗手段。汇总分析文献报道和我院接受血管内治疗的20例患者资料，其中16例术后即刻瘘口完全栓塞，我院9例患者中7例术后即刻瘘口完全栓塞，该20例患者均未发生手术相关并发症。闭塞MMV-DAVF的前提是充分认识瘘口结构，术中应完全闭塞瘘口和静脉起始端。对于MMV-DAVF，MMA通常是最直接的栓塞入路，由于瘘口通常位于颞部，该处近端的MMA较为平直，易于微导管超选。此外，选择合适的栓塞材料是瘘口完全闭塞的关键，Onyx-18胶等液体栓塞材料具有良好的弥散性，且在术中可以反复调整弥散方向沿压力梯度持续推送，有利于完全闭塞DAVF；但是，由于MMV-DAVF患者MMA与眼动脉之间存在危险吻合，在推注Onyx-18胶的过程中要特别注意Onyx-18胶的弥散方向，防止造成视网膜中央动脉的意外栓塞。

总之，MMV-DAVF发病率低，患者多有外伤史，常合并颅骨骨折和颅内血肿，经MMA入路栓塞治疗有较高的安全性和有效性。