肿瘤防治研究  2022, Vol. 49 Issue (6): 535-540
本刊由国家卫生和计划生育委员会主管,湖北省卫生厅、中国抗癌协会、湖北省肿瘤医院主办。
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文章信息

额眶部骨纤维结构不良30例:三球法定位视神经管及临床效果评估
Thirty Cases of Front-orbital Fibrous Dysplasia: Intraoperative Optic Canal Localization with Three-bits Method and Outcomes Evaluation
肿瘤防治研究, 2022, 49(6): 535-540
Cancer Research on Prevention and Treatment, 2022, 49(6): 535-540
http://www.zlfzyj.com/CN/10.3971/j.issn.1000-8578.2022.21.1207
收稿日期: 2021-10-22
修回日期: 2022-04-06
额眶部骨纤维结构不良30例:三球法定位视神经管及临床效果评估
卜博 ,    陈利锋 ,    李翀 ,    朱儒远 ,    张远征 ,    余新光 ,    张剑宁     
100853 北京,解放军总医院第一医学中心神经外科医学部
摘要: 目的 研究额眶部骨纤维结构不良患者视神经管减压的适应证,以及术中视神经管定位和减压的方法。方法 收集我科骨纤维异常增殖病例共30例,术前进行充分的影像学评估,有症状者进行手术,包括眶部成型术和视神经管减压术。手术采用额颞硬膜外入路,如有凸眼则行经眶上缘入路。术中有6例进行了CT和MRI融合导航,协助寻找视神经的眶口或者颅口。术中使用三球法行视神经管减压,确认视神经位置。结果 视神经管减压30例,其中1例失明。患者视力和视野有不同程度改善,手术后凸眼消失或者改善。眶顶采用正常内板重建13例,钛板重建5例,未重建9例,2例用增生的碎骨铺于眶顶,但其中复发1例,表现为5年后再次出现眼球突出,而视力无下降。结论 额眶部骨纤维结构不良患者应积极手术治疗,视力下降应选择视神经管减压,合并面部畸形的同时做颅面部成型手术和眶减压术;硬膜外入路从眶口或者颅口定位视神经,结合三球法,可以做到安全且彻底的视神经管减压。
关键词: 骨纤维结构不良    视力    视神经管减压    导航    硬膜外入路    
Thirty Cases of Front-orbital Fibrous Dysplasia: Intraoperative Optic Canal Localization with Three-bits Method and Outcomes Evaluation
BU Bo , CHEN Lifeng , LI Chong , ZHU Ruyuan , ZHANG Yuanzheng , YU Xinguang , ZHANG Jianning     
Department of Neurosurgery, The First Medical Center of Chinese PLA General Hospital, Beijing 100853, China
Abstract: Objective To investigate the indications of optic canal decompression in the patients with front-orbital fibrous dysplasia and the methods of intraoperative optic canal localization and decompression. Methods We collected 30 cases of fibrous dysplasia. All patients had sufficient images assessment. Patients with symptoms underwent surgery, including front-orbital cranioplasty and optic canal decompression. The frontotemporal epidural approaches were used. If there was a proptosis, the approach was extended with the removal of superior orbital ridge. Six patients undertook intraoperative CT and MRI fusion navigation, assisting in confirming the trunk, orbital and cranial orifice of optic nerve. During the operation, the optic canals were decompressed by three-bits method, to confirm the position of optic nerve. Results There were 30 cases of optic canal decompression and one case of vision loss. The visual acuity and vision field of the remaining patients improved to varying degrees. The proptosis disappeared or alleviated after the operation. Thirteen cases were reconstructed with normal internal plate, five cases with titanium plate, nine cases without reconstruction, and two cases were paved with proliferative broken bone on the orbital top; one case recurred with exophthalmos again after five years, but the visual acuity did not decline. Conclusion For the patients with front-orbital fibrous dysplasia, active surgical treatment should be taken, optic canal decompression should be chosen for diminution of vision, craniofacial anaplasty and orbital decompression should be performed in patients with facial deformity. The epidural approach is a good option to locate the optic nerve from the orbital orifice or cranial orifice. Combined with the three-bits method, we can achieve safe and meticulous optic nerve decompression.
Key words: Fibrous dysplasia    Visual acuity    Optic canal decompression    Intraoperative navigation    Extradural approach    
0 引言

骨纤维结构不良(fibrous dysplasia, FD),也称为骨纤维异常增殖症。FD好发于20岁前,男女比例为1:1,发生率为1/4 000~1/10 000(恶性变的发生率 < 1%),不遗传。大多数病变发生于肋骨或者颅面骨,是一种良性进展性的骨疾病,影响单块(单骨性的FD)或多块(多骨性的FD)骨内的结缔组织,引起骨组织的异常增生、膨大及脆弱化。颅面部FD通常累及蝶骨和额骨(眶板),其次为筛骨、上颌骨、颞骨及枕骨。本文主要介绍额眶部骨纤维结构不良患者视神经管减压的适应证,以及术中视神经管定位和减压的方法。

1 资料与方法 1.1 临床资料

收集2005年1月—2020年6月我院神经外科住院的FD患者30例,其中男8例,女22例,年龄范围6~45岁,中位年龄12.1岁。

纳入病例的临床表现:患者表现为进行性额部或者颞部、眼眶周围骨膨隆30例,其中单骨性7例,多骨性21例。临床表现为眼球突出者24例,一侧眼位变低者9例,单侧视力下降者19例,双侧视力下降者11例,一侧失明者1例。

纳入病例的临床诊断:典型的面容改变,额部或者颞部局部隆起,两侧不对称,眼球外凸,单侧或者双侧视力下降。伴有CT扫描的毛玻璃样改变,MRI病变区域骨质增厚,可以不同程度的强化,且硬膜完整即可诊断。

1.2 治疗方法

因为病变有一定的自限性,所以要严格掌握手术适应证。25岁后病变趋于临床稳定,极少(0.4%~4%)发生恶变。无症状且视力无障碍的患者可以随访观察。

1.2.1 手术适应证

(1)颅面部外形明显改变,额部异常膨隆,伴有眼球突出及眼球下移。(2)单眼视力下降明显,0.3以下,而且呈进行性,眼底视乳头水肿或者苍白。(3)双眼视力下降,以一侧为著,影像检查证明双侧视神经管狭窄。先处理视力障碍严重的一侧(0.3以下),另一侧(0.5及以上)可以观察。如果对侧的视力继续恶化,可以再次手术。如果单纯蝶眶骨增生,无颅面外形改变及眼球凸出,增生骨质包绕视神经,可经鼻内镜行视神经减压。

下列情况为高危病例:(1)双眼视力均在0.1以下;(2)一侧失明,另一侧的视力在0.3以下;(3)复发的病例:手术后有缓解,患侧视力再次下降;(4)经鼻腔内镜减压效果不佳或者视力障碍加重的病例。

1.2.2 手术方法

手术入路:本组均采用开颅手术,额颞入路24例;眶颧颞入路6例。手术原则:(1)外形修整:翻开骨瓣之前打磨额眶部颅骨,尽量使两侧对称(有导航软件以对侧为模板对照,指导患侧骨质磨除的深度和范围)(图请扫描本文OSID码);(2)骨瓣开颅,从硬膜外磨除异常增生的骨质及纤维化成分;(3)眶顶减压,眶容积扩大;(4)视神经管减压:在导航引导下行视神经管减压,要做到270°的全程减压。

手术主要步骤:(1)额颞骨瓣:术前需要留置腰大池引流,引流脑脊液30~50 ml,避免挫伤额叶。先参考对侧磨除向外膨隆的骨质(图请扫描本文OSID码),修整外形轮廓。对于骨质的异常增生特别厚的病例,可用小磨钻磨出一个线形骨槽到硬膜,然后翻开骨瓣。(2)眶减压:如果眶顶增厚的特别严重,可将眶上缘锯下。也可以从额叶底面开始磨除眶顶,而且要将眶内侧壁和眶外侧壁扩大磨除,扩大眶容积。(3)视神经管减压:首先要确定视神经走行的大致方向。视神经与中线(正中矢状面)的夹角平均为37.5°(37.46°±4.66°)[1]。可以在术前的MRI上测量出视神经和中线的夹角。然后将患者头部向对侧旋转同样的角度,使视神经垂直于水平面,手术中直接上下方向磨除即可。使用导航也可协助判断神经的位置和方向,见图 1~2。本组病例中有6例进行了术前视神经示踪,使用磁共振扩散张量成像(magnetic resonance diffusion tensor imaging, DTI)神经显影技术,可以在术前术中看到视神经的准确位置。

A: 180° decompression; B: 270° decompression; ON: optic nerve; OR: orbital bone. 图 1 额眶部骨纤维结构不良患者视神经减压示意图 Figure 1 Schematic diagram of optic nerve decompression in patients with front-orbital fibrous dysplasia

DTI functional imaging nerve tracer technology of MRI (the second column) showed the optic nerve and fused it with ultra-thin CT scanning (the first column), to track and locate the position of the optic nerve under navigation, so as to guarantee the protection of the optic nerve during operation. ON: optic nerve. 图 2 额眶部骨纤维结构不良患者视神经示踪与导航 Figure 2 Tracing and navigation of optic nerve in patients with front-orbital fibrous dysplasia

定位视神经眶口:在前方磨除眶顶骨质,显露眶骨膜,磨到眶的内侧壁和外侧壁,向后追溯磨除到眶尖漏斗部,此处呈收口状狭窄,即为视神经的眶口。然后,在漏斗部的两侧平行于视神经向后磨除,并在视神经两侧磨除形成一个骨槽。

定位视神经颅内口:因为骨质增厚比较严重,需要从硬膜外磨除蝶骨嵴,找到眶上裂眶脑膜带(皱襞),剪开眶脑膜韧带,向后剥离,显露增生肥大的前床突,向后、内、下继续磨除整个前床突以及视柱,即可显露视神经管的外侧壁以及视神经管的内口。

三球法:选用直径5 mm(儿童3 mm)的金刚砂钻头,从前床突的最外侧(眶脑膜带内侧硬膜返折处)将三个球形钻头由外向内排列,中间钻头的位置即为视神经管的位置。以钻头为量尺,并排总的宽度是1.5 cm。我们的依据是基于文献报道[1]:视神经的平均长度11 mm和宽度4.5 mm、高度4.5 mm。前床突宽度5 mm(病理情况下可达7 mm以上),预留的视神经的宽度5 mm,视神经内侧减压槽为3~5 mm宽,见图 3。助手要用常温或者低温的0.9%氯化钠溶液(25℃左右)脉冲式冲水降温以避免灼伤神经。磨除增生肥大的前床突后,平行于视神经走行的方向,在视神经的外侧磨除一骨槽,宽度约5 mm。然后隔一个钻头的宽度在视神经假想的走行线内侧磨出一宽约5 mm的骨槽。深度也为5 mm左右。磨钻着力的方向要平行于视神经,用钻头的侧方和侧前方磨除,避免打滑磨断神经。跨过眶上裂的硬膜皱襞后,向后内磨出一个钝角三角形,眶上裂内的神经与蝶骨嵴延长线的内侧夹角为钝角。钝角所对的底边就是视神经。向前到即可到眶口(漏斗的尖部),向后到颅口(分开镰状韧带的两层)。磨除视神经管内层似牙釉质发白类的皮质骨,留一层蛋壳样的骨质。用显微剥离子轻轻剥离蛋壳样骨质,即可显露视神经鞘。

a, b: preoperative CT and MRI; c: postoperative CT examination; d-f: three-bits method to grind away the hyperplastic bone and expose the optic canal; Bs: three ball heads of grinding drill, and the drill bit in the middle represented the position of ON; ON: optic nerve neurinoma after 270° decompression. A: abnormal bone 图 3 额眶部骨纤维结构不良患者术前CT和MRI、术后CT以及术中三球法操作 Figure 3 Preoperative CT and MRI, postoperative CT and intraoperative three-bits method in patients with front-orbital fibrous dysplasia

术中视觉诱发电位的监测:有一定帮助作用,但是受到麻醉药物的影响,有假阳性和假阴性的发生,另外,眼罩光刺激器容易术中移位,也会影响监测效果的分析和评估。

1.3 统计学方法

采用SPSS21.0软件对研究资料进行统计分析,多组样本采用卡方检验,P < 0.05为差异有统计学意义。

2 结果

本组病理结果显示:无恶性变病例。22例患者做到了270°视神经减压,8例做到了180°减压,见图 2。1例术前即有失明,减压后视力无改善;1例术后失明。其余患者13例稳定,15例改善,见表 1~2。手术前后手术侧视力、视野比较,差异无统计学意义(P=0.916, P=0.231)。

表 1 额眶部骨纤维结构不良患者手术前后手术侧视力情况对比(n) Table 1 Comparison of visual acuity on operation side of patients with front-orbital fibrous dysplasia before and after operation (n)

表 2 额眶部骨纤维结构不良患者手术前后手术侧视野改变(n) Table 2 Changes of visual field on operation side in patients with front-orbital fibrous dysplasia before and after operation (n)

眶顶重建:正常内板重建13例,钛板重建5例,未重建9例,自体增生碎骨平铺在眶顶重建2例(1例复发)。因为硬膜并未打开,完整坚韧的硬膜使脑组织并不容易疝入眶内,未重建患者术后并无眼球搏动和进一步凸出。

额颞骨瓣经过打磨和外形整复后回置,钛板固定,3例患者因为增生的骨质比较松软,钛板无法固定,在骨窗缘和骨瓣钻孔,用7/0丝线固定。开颅时对照对侧将隆起的异常增生的骨瓣削薄,并打磨塑形,尽量与对侧接近。双侧都有增生的情况下,我们只处理视力下降严重且额部畸形严重的一侧,对侧暂不处理,定期复查即可。

3 讨论

骨纤维发育不良是一种良性、缓慢生长的纤维骨病,占所有骨肿瘤的5%~10%。颅底是颅面骨骼中最常见的受累部位。病理生理过程包括用成熟骨髓基质细胞替代正常骨,其分化因20号染色体GNAS基因的体细胞错义突变而受阻。这种疾病可能涉及单骨(单骨变异体)、多骨(多骨变异体),或合并高功能内分泌疾病(例如早熟和甲亢)被称为McCune-Albright综合征(MAS)。Kusano等[2]为单性颅面FD生长通常在青春期停止,而多性颅面FD(包括MAS变异体)通常在青春期继续生长。颅面部骨纤维异常增殖症(cranial fibrous dysplasia, CFD)多达三分之一的患者有视觉症状,包括视力模糊、复视和眼球凸出,其最具破坏性的后果是视神经压迫导致视力丧失。Denadai等[3]将骨纤维异常增殖的部位分为四区。一区:额眶颧骨,上颌骨上部;二区:有毛发的额顶部;三区:岩部乳突和翼区;四区:上颌骨下颌骨的牙槽区。他们更强调的是外形的修整。本组患者都在一区和二区。

未治疗疾病的自然视力史[4]表现为无症状,视神经包裹通常稳定多年(97%的平均随访67月),视力下降往往与其他因素有关,如生长激素分泌增加(相对风险为3.8)和其他继发性病变,如囊性纤维发育不良、黏液囊肿、出血和动脉瘤骨囊肿。可以通过监测血清骨膜蛋白的水平了解骨纤维异常增殖症是否进展[5]。恶性变的报道很少,放射治疗是诱因之一[6]。在接受手术的有症状的患者中,文献报道[3]视神经减压的患者65%视力稳定,在平均67月的随访中,预防性治疗87%患者的视力稳定。

在CFD患者的管理中,主要解决两个问题,一是修复外形,改善患者的外貌。恢复外形应该以对侧正常的颅骨结构为参考,在术前进行充分的研究,通过图像翻转对比,确定磨除的深度和范围,尽量做到和对侧对称。二是保留视力,通过视神经管减压,将视神经从异常增生骨质的挤压中解放出来。在蝶骨FD中,视神经(optic nerve, ON)受累率为50%~90%[7]。根据视神经受累程度不同[8]分为从神经轻度受累、部分压迫到被异常增生的骨质完全包裹。Cutler等[9]报告了87例CFD患者,83%的患者视神经有50%以上包裹。由于其较高的ON受累率和神经受压后潜在的视觉损害风险,许多外科医生建议行ON的预防性减压,实际上患者此时是无症状的。预防性手术的支持者称,视神经长期受到压迫和视盘萎缩的患者,术后视神经功能结果不理想。另外,在有影像学证据证实ON包裹的患者中,20%~80%的患者出现视力持续、快速恶化的过程。基于这些结果,Chen等[7]发现,如果在影像资料上有视神经管累及的证据,三分之一的患者出现视力障碍,三分之二的患者出现不同程度的视力下降。

关于手术适应证问题,保持视力是重中之重。原则是对有症状的患者进行手术,对无症状的患者随访观察。开颅手术指征主要集中在单眼视力下降、颅面部外形改变以及眶壁增生导致凸眼。我们认为经鼻内镜入路适合于增生比较局限、颅面部外形改变不明显、无凸眼、以视力下降为主的患者,或者为了明确诊断进行活检的患者。另外,也要考虑减压的范围,全程减压还是部分减压。开颅手术能做到270°的视神经全程减压,经内镜入路需要30°~45°镜才能达到视神经管的内侧、外侧的减压,视神经上方的减压需要经验丰富的术者。实际上能做到180°的减压即可达到目的,阻止和延缓病情的进一步发展。

开颅手术有两种入路:额颞入路:适合单纯整复额颞部颅骨以及视神经管减压,不需要眶顶减压者;眶颧颞入路:适合额颞眶颧部骨质膨出及凸眼的患者,需要卸下眶上缘眶顶,对额骨及骨性眼眶进行重新塑形者。这两种入路都从硬膜外进入,并不需要打开硬膜。因为骨质异常增生肥厚,磨除骨质会形成一定的工作通道,实际上对额叶挫伤很小。一般采取侧方磨除,从蝶骨嵴-眶上裂-前床突-视神经管外侧壁-眶内口-颅内口的顺序磨除,磨除肥大的前床突及其根部(视柱),即可显露视神经管的外侧。有突眼的患者,则照眶顶-眶上裂皱襞-视神经管眶口-视神经-视神经管颅口的顺序磨除。沿着开放的眶顶向后找到漏斗状的眶尖(眶口),继续向后直到颅口。两种方法都需要磨薄视神经上方的骨质,以直径为5 mm(儿童为3 mm)的金刚砂钻头为参考标尺,前床突、视神经管、蝶窦磨除的宽度都为一个钻头的宽度,平行于视神经的走行方向向后磨除,此即为定位视神经的“三球法”。

开颅术中视神经管的方向定位十分重要。特别是眶顶增厚特别严重的病例,有些患者,眶顶增厚 > 1.5 cm。将磁共振导航和CT导航融合起来进行导航,准确性和直观性大大提高。单纯CT导航看不到视神经,MRI导航又看不清骨质,我们将二者结合导航能更加精准判断视神经的位置。视神经与中线的夹角平均为37.5°。采用量角器可以在术前的MRI片上测量出视神经和中线的夹角。然后将患者的头部向对侧旋转同样的角度,这样视神经就垂直于水平面,手术中直接上下方向(垂直于地平面)磨除即可。有些以松质骨为主,有些松质骨内夹杂有片状的纤维结缔组织,看到发白坚硬的类似牙釉质结构即为视神经管内的皮质骨。有出血时勿用单极电凝,以免其穿透力和热量损伤视神经。神经鞘膜上的出血用止血纱布压迫即可,电凝可能损伤视神经的血供。

三球法是我们临床总结出来的经验,此法建立在术前个体化测量的基础上。根据冠状CT扫描测量视神经顶壁的厚度,然后决定磨除的程度。根据增生的程度选择直径3 mm或者5 mm的金刚砂钻头,如果视神经顶壁的厚度是8 mm,则一个钻头的厚度就接近视神经了,要倍加小心。健康者视神经的顶壁厚度从颅端到眶端在0.63~2.03 mm之间[1],而管内视神经的长度为6.45±1.41 mm[10]。在异常增生的情况下,视神经管的水平或者冠状断面,自外侧向内侧测量视神经外侧、内侧(蝶窦)和视神经管本身的宽度、高度,以及视神经管的顶壁,这样可以了解需要磨除组织的大致尺度。以直径为5 mm的金刚砂钻头为参考标尺,视神经上方的预留宽度为5 mm(视神经管颅口的横径7.10±0.72 mm,垂直径4.35±0.60 mm;中部的横径4.68±0.52 mm,垂直径4.60±0.56 mm;眶口的横径4.92±0.72 mm,垂直径6.28±0.83 mm)[1, 8],并在视神经两侧磨除形成一个5 mm的骨槽,平行于视神经向后磨除,特别注意磨除的力道,不能和视神经走行方向有剪切力。参考两侧骨槽的深度,以及术前视神经顶壁的厚度决定磨除的着力点以及磨除厚度。确认视神经后,将两侧的骨槽继续磨除到视神经全程以下,才能达到视神经270°的减压。使用温度为25℃的0.9%氯化钠溶液持续冲洗,避免视神经的热灼伤。纤维成份多的病例,注意辨认和区别纤维组织和视神经。如果磨除过程中进入蝶窦和后组筛窦腔,用肌肉片填塞即可。本组无发生脑脊液漏的病例。

本组视力视野改善者15例,有些患者视力无改善,但视野范围扩大。手术前后比较视力视野的改善无显著性差异。新出现失明1例,原因有二:第一,病史较长,术前视力仅有光感,桶状视野,眼底视乳头苍白。第二,视神经被增生的异常骨质完全包裹,视神经管狭窄,视神经本身纤细,术中高温未及时冲洗降温,且在视神经鞘的周围磨除操作太久,造成神经的损伤,而脆弱的神经已无法耐受双重打击。

本组眶顶采用正常内板重建13例,钛板重建5例,未重建9例,2例用增生的碎骨铺于眶顶,但其中复发1例,表现为原手术侧眼球凸出,视力没有下降,因为碎骨成活,造成复发,位于眶顶,5年后再次出现眼球突出,而视力无下降。因此在后续的手术中不进行碎骨回置操作。

在眶成形术中,眶骨因为增生眶上缘向前移动和向下挤压,需要通过眶壁(上壁内侧外侧壁)减压和眶上缘的磨除,从而扩大眶容积,改善凸眼。有三种方法:一是开放眶上壁,牵开眶骨膜,从上方磨除眶内侧壁和外侧壁,但会造成眶顶缺损较多,需要眶顶重建;二是不卸掉眶顶,剥离皮瓣,游离并保护眶上神经,将眼球向下牵拉,从下向上磨除眶上缘和眶顶,与从额下的眶顶减压会师,从而扩大骨性眶的容积;此法风险较大,有可能损伤眼肌甚至眼球,操作要十分谨慎;三是将眶顶、眶上缘锯下,离体磨除眶骨的下表面,将之磨成凹陷的弧面,并且在复位固定眶眶上缘时,将之向上移位5 mm左右(术前测量并参考对侧眶上缘水平决定)。该法实际上更加安全,而且眶减压更充分,眶顶缺损较少。另一种情况是,长期慢性的压迫造成骨性眶下缘(壁)下移,两眼不在一个水平线上,这种情况比较复杂,需要眼科或者颌面外科再次手术塑形,用钛板从眶下缘进入,将眼球托起,从而改善眼位。有文献报道[11]切除整个增生的骨质,用计算机三维重建塑形的钛板修补。

综上所述,在FD伴有视力下降及颅面部外形改变的情况下,经颅手术是一个理想的选择,视神经减压效果理想,并且可兼顾面部外形整复。三球法可以定位视神经,结合CT和MRI融合导航技术,可以安全地实施视神经管减压。骨纤维局限性增生,仅仅位于视神经管处而无突眼,可以选择经内镜减压。无症状者则可以进行影像学和视觉功能随访。定期复查碱性磷酸酶和降钙素,可以监测手术部位是否复发[12],以及骨纤维增生处异常骨组织有无再次扩张。

作者贡献:

卜博:手术执行、整理资料、撰写论文

陈利锋、李翀:辅助手术

朱儒远、张远征:提供、分析部分患者资料

余新光:分析资料、指导论文写作

张剑宁:指导论文写作

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