2024, Vol. 35扩展功能
文章信息
- 薛垂召, 刘白雪, 王旭, 伍卫平, 郑灿军, 蒉嫣, 韩帅
- XUE Chui-zhao, LIU Bai-xue, WANG Xu, WU Wei-ping, ZHENG Can-jun, KUI Yan, HAN Shuai
- 棘球蚴病病例病灶型别分布特征横断面分析
- Cross-sectional analysis of distribution characteristics of lesion subtypes in cases of echinococcosis
- 中国媒介生物学及控制杂志, 2024, 35(5): 604-615
- Chin J Vector Biol & Control, 2024, 35(5): 604-615
- 10.11853/j.issn.1003.8280.2024.05.017
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文章历史
- 收稿日期: 2024-04-08
2 中国疾病预防控制中心, 传染病溯源预警与智能决策全国重点实验室, 北京 102206
2 Chinese Center for Disease Control and Prevention, National Key Laboratory of Intelligent Tracking and Forecasting for Infectious Diseases, Beijing 102206, China
棘球蚴病又称包虫病，是由棘球绦虫幼虫引起的人兽共患寄生虫病，分布在除南极洲之外的所有大洲。根据影像学表现，棘球蚴病病灶分为囊型（根据不同种株感染会导致单囊型或多囊型[1]）和泡型。部分病例体内既有囊型病灶，又有泡型病灶。棘球蚴病发病初期无明显症状。随着病灶的逐步增大，会引发一系列非特异性临床症状，如食欲减退、体重减轻和身体虚弱等[1-2]，因不同定植部位病灶逐步增大后造成腹痛、恶心和呕吐[3-8]、胸痛和气短[9-11]等，往往需要很长时间才能确诊。影像学检查在棘球蚴病诊断中发挥着重要作用[12-14]，其优点为结果获得的实时性、非侵入性、无副作用等，因此影像学特征为棘球蚴病大规模流行病学调查中病例诊断的最重要依据[15-16]。现行《包虫病诊断标准》（WS 257—2006）参考目前主流分型标准[17-18]，棘球蚴病囊型病灶按照病灶发育发展情况的特征影像分为囊型（CL型）、单囊型（Ⅰ型）、多子囊型（Ⅱ型）、内囊破裂型（Ⅲ型）、实变型（Ⅳ型）、钙化型（Ⅴ型），通常认为CL型、Ⅰ型、Ⅱ型阶段棘球蚴具有活性，处于不断增长的过程，Ⅲ型阶段棘球蚴开始失去部分活性，Ⅳ、Ⅴ型阶段棘球蚴被认为逐渐失去活性进入衰退期[19]；泡型病灶按照病灶发育发展情况[18]依次分为浸润型、液化空洞型、钙化型。其中浸润型病灶处于浸润生长阶段；随着病灶的扩大，病灶中心性坏死可出现空洞，内含有粘稠的淡黄色液体（无定形的嗜酸性细胞碎屑，偶尔合并细菌感染），即为液化空洞型病灶；钙化型病灶为衰退期或自愈（治愈）期[19-20]。棘球蚴病病灶分型不仅可应用于病例的诊断、治疗方案确定、疗效评价，而且可以反应病灶的发展进程[21-23]。因此，对病灶分型、数量、定植部位的分析具有重要意义。
中国为全球棘球蚴病疾病负担最重的地区之一[24]。根据2012－2016年包虫病抽样调查分析，中国棘球蚴病病例可分为囊型、泡型和同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例[15]。中国各地也有报道不同病例病灶的分型情况，用于辅助诊断、判断流行态势，但主要集中在医院就诊病例病灶影像、病理分析[25-28]，其报告的病灶信息在反映当地病例病灶分型分布方面存在较大的人群选择偏差。廖沙等[29]2000－2002年和2014－2017年采用整群抽样方法分别对四川省石渠县7、8个乡镇棘球蚴病患者的调查发现，2个调查时间段不同病灶分型患者的占比差异均有统计学意义，病灶直径 < 5 cm的多房棘球蚴病（AE）液化空洞型患者占比差异也具有统计学意义。2017年以来，我国尚无全国性的棘球蚴病病灶分型数据报道和分析，制约着我国棘球蚴病病例分类管理工作。本文通过分析2012－2016年中国包虫病流行病学调查中病灶信息较完整的病例，为我国棘球蚴病防治提供理论基础。
1 材料与方法 1.1 数据来源2012－2016年中国棘球蚴病流行病学调查中流行区发现的病灶影像学资料较完整的病例信息，按照《包虫病诊断标准》（WS 257－2006）[20]进行病灶分型。
1.2 病例病灶分型分布使用描述性统计方法分析病例病灶型别分布。
1.3 负指数幂分布检验以各型别病灶数为自变量，各型别病例数为应变量，分别取对数后进行线性回归分析，以自变量回归系数显著性检验分析病例数对病灶数是否符合负指数幂分布。检验水准α=0.05。
1.4 统计分析使用SPSS 19.0和Excel 2016软件进行数据清洗和整理。使用R 4.1.2软件stats包lm函数进行线性回归分析，shapiro.test函数进行正态性检验、chisq.test函数进行χ2检验、fisher.test函数进行Fisher确切概率检验、cor.test函数进行Pearson相关检验，使用trend包mk.test函数进行趋势检验。检验显著性水平为P < 0.05。
2 结果 2.1 基本情况共纳入棘球蚴病病例4 014例，其中男性1 602例、女性2 412例，男女性别比为1∶1.5。病例年龄最小2岁，最大93岁，中位数42岁，平均年龄（42.5±18.6）岁，年龄概率密度呈正态分布（W=0.984，P < 0.001）。
2.2 囊型棘球蚴病病例病灶型别分布纳入囊型棘球蚴病病例共3 280例，其中CL型占比19.51%（640/3 280），Ⅰ型占比27.20%（892/3 280），Ⅱ型占比18.45%（605/3 280），Ⅲ型占比9.18%（301/3 280），Ⅳ型占比18.69%（613/3 280），Ⅴ型占比6.98%（229/3 280），相邻分型病例数占比之间差异均有统计学意义（CL与Ⅰ型：χ2=53.653，P < 0.001；Ⅰ与Ⅱ型：χ2=70.796，P < 0.001；Ⅱ与Ⅲ型：χ2=117.570，P < 0.001；Ⅲ与Ⅳ型：χ2=122.950，P < 0.001；Ⅳ与Ⅴ型：χ2=199.870，P < 0.001），各型别病例占比随病灶发育阶段增加变化趋势无统计学意义（Z=0.343，P=0.732）。见表 1。
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按省份统计，95.00%以上的病例分布在西藏自治区（西藏，36.65%）、四川省（25.43%）、青海省（14.66%）、甘肃省（11.19%）和新疆维吾尔自治区（新疆，7.84%），其中四川省（Z=-2.630，P=0.009）和新疆（Z=-2.254，P=0.024）各发育阶段病灶病例数占比依次呈降低趋势且有统计学意义，见表 1。不同分型占比在各省间差异有统计学意义（CL型：χ2=534.097，P < 0.001；Ⅰ型：χ2=95.071，P < 0.001；Ⅱ型：Fisher确切概率法P < 0.001；Ⅲ型：χ2=58.803，P < 0.001；Ⅳ、Ⅴ型：Fisher确切概率法均P < 0.001）。CL型病例数占比最高的3个省级行政区划分别是新疆生产建设兵团（新疆兵团，67.86%）、内蒙古自治区（内蒙古，48.00%）、新疆（43.19%），明显高于其他省（自治区）（χ2=38.981，P < 0.001；χ2=11.254，P=0.001；χ2=97.92，P < 0.001）；Ⅰ型病例数占比最高的3个省级行政区划分别是宁夏回族自治区（宁夏，48.84%）、甘肃省（35.97%）、新疆（31.91%），其中宁夏和甘肃省明显高于其他省（自治区和新疆兵团）（χ2=19.785，P < 0.001；χ2=15.566，P < 0.001）；Ⅱ型病例数占比最高的3个省级行政区划分别是青海省（29.31%）、四川省（24.82%）和西藏（14.23%），其中青海和四川省明显高于其他省（自治区和新疆兵团）（χ2=43.421，P < 0.001；χ2=29.649，P < 0.001）；Ⅲ型病例数占比最高的3个省级行政区划分别是新疆兵团（21.43%）、西藏（13.39%）、青海省（9.77%），其中新疆兵团和西藏明显高于其他省（自治区）（Fisher确切概率法检验P=0.038；χ2=39.696，P < 0.001）；Ⅳ型病例数占比最高的3个省级行政区划分别是西藏（34.28%）、青海省（21.21%）、甘肃省（7.90%），其中西藏明显高于其他省（自治区和新疆兵团）（χ2=301.720，P < 0.001）；Ⅴ型病例数占比最高的3个省级行政区划分别是西藏（14.56%）、青海省（5.61%）、宁夏（4.65%），其中西藏明显高于其他省（自治区和新疆兵团）（χ2=165.900，P < 0.001）。见表 1。
男性病例1 298例，女性病例1 982例。男性、女性病例不同发育阶段病灶病例数占比变化趋势均无统计学意义（男性：Z=-1.879，P=0.060；女性：Z=-1.127，P=0.260）。CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ型病例数占比不同性别间差异均无统计学意义（χ2=0.425，P=0.515；χ2=2.708，P=0.100；χ2=0.000，P=0.994；χ2=1.135，P=0.287；χ2=2.170，P=0.141；χ2=0.191，P=0.662）。见表 1。
以10岁为单位分年龄组分析，病例主要集中在20~ < 30岁（11.89%）、30~ < 40岁（18.17%）、40~ < 50岁（19.79%）、50~ < 60岁（15.06%）、60~ < 70岁组（14.21%），且5个年龄组不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势均无统计学意义（均P > 0.05）。CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅳ、Ⅴ型病例数在各年龄组占比的差异均有统计学（Fisher确切概率法P=0.018，P < 0.001，P < 0.001，P < 0.001，P < 0.001），Ⅲ型病例数在各年龄组占比的差异无统计学意义（Fisher确切概率法P=0.132），CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ型随年龄变化趋势均无统计学意义（Z=0.358，P=0.721；Z=0.000，P=1.000；Z=-1.610，P=0.107；Z=-1.167，P=0.243；Z=1.252，P=0.211），Ⅴ型随年龄变化趋势有统计学意义（Z=1.968，P=0.049）。CL型病例数占比最高的3个年龄组分别为70~ < 80岁（25.71%）、60~ < 70岁（24.03%）、0~ < 10岁组（22.45%），其中70~ < 80岁和60~ < 70岁组占比明显高于非本年龄组（χ2=6.065，P=0.014；χ2=6.741，P=0.009）；Ⅰ型病例数占比最高的3个年龄组分别为0~ < 10岁（53.06%）、10~ < 20岁（47.90%）、≥80岁组（38.39%），其中0~ < 10岁、10~ < 20岁组占比明显高于非本年龄组（χ2=32.802，P < 0.001；χ2=72.687，P < 0.001）；Ⅱ型病例数占比最高的3个年龄组分别为20~ < 30岁（24.36%）、30~ < 40岁（21.98%）、40~ < 50岁组（20.96%），其中20~ < 30岁、30~ < 40岁组占比明显高于非本年龄组（χ2=9.850，P=0.002；χ2=5.766，P=0.016）；Ⅲ型病例数占比最高的3个年龄组分别为70~ < 80岁（12.65%）、20~ < 30岁（12.56%）、0~ < 10岁组（9.18%），其中20~ < 30岁组占比明显高于非本年龄组（χ2=5.641，P=0.018），70~ < 80岁组样本数过少与非本年龄组占比差异无统计学意义；Ⅳ型病例数占比最高的3个年龄组分别为50~ < 60岁（23.08%）、30~ < 40岁（22.99%）、40~ < 50岁组（20.96%）（≥90岁以上病例太少纳入比较），其中50~ < 60岁、30~ < 40岁组占比明显高于非本年龄组病例（χ2=7.033，P=0.008；χ2=8.510，P=0.004）；Ⅴ型病例数占比最高的3个年龄段分别为80~ < 90岁（20.69%）、60~ < 70岁（11.59%）、70~ < 80岁组（10.61%），均明显高于非本年龄组病例（Fisher确切概率法检验P=0.013；χ2=16.929，P < 0.001；χ2=4.787，P=0.029）。见表 1。
各职业中，病例主要分布在牧民（50.64%）、农民（27.04%）、学生（8.84%）、半农半牧区农牧民（农牧民，7.29%）等人群中，牧民、农民、学生、农牧民、干部、宗教人士、家务、工人、学龄前儿童、其他等职业不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势均无统计学意义（分别为Z=-1.127，P=0.260；Z=-1.503，P=0.133；Z=-1.879，P=0.060；Z=-1.722，P=0.085；Z=-0.574，P=0.566；Z=-0.956，P=0.339；Z=-1.339，P=0.181；Z=-1.503，P=0.133；Z=-0.956，P=0.339；Z=-0.956，P=0.339），见表 1。除Ⅲ型外的其他型别不同职业病例占比差异均有统计学意义（CL、Ⅱ，Ⅳ，Ⅴ型：Fisher确切概率法检验均P < 0.05；Ⅰ型：χ2=104.534，P < 0.001；Ⅲ型：Fisher确切概率法检验P=0.948）。与非本职业相比，干部（31.48%）、农牧民（29.71%）、农民（23.22%）病例CL型占比较高（分别为χ2=4.264，P=0.039；χ2=16.367，P < 0.001；χ2=10.346，P=0.001）；学生（50.34%）、学龄前儿童（50.00%）病例Ⅰ型占比较高（分别为χ2=84.829，P < 0.001；χ2=4.190，P=0.041）；牧民（23.84%）病例Ⅱ型占比明显较高（χ2=64.408，P < 0.001）；无Ⅲ型占比明显较高的职业（均P > 0.05）；农民（21.42%）病例Ⅳ型占比较高（χ2=5.725，P=0.017）；无Ⅴ型占比明显较高的职业（均P > 0.05）。见表 1。
2.3 泡型棘球蚴病病例病灶分型分布纳入本研究的泡型病例共702例，其中浸润型占比55.41%（389/702），液化空洞型占比15.53%（109/702），钙化型占比29.06%（204/702），相邻发育阶段病灶病例数占比差异有统计学意义（浸润型与液化空洞型：χ2=347.98，P < 0.001；液化空洞型与钙化型：χ2=48.987，P < 0.001），不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势无统计学意义（Z=0.000，P=1.000）。见表 2。
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按省份统计，95.00%以上的病例分布在四川省（41.03%）、西藏（21.79%）、青海省（33.62%）等，3省（自治区）不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势无统计学意义（均为Z=0.000，P=1.000）。各型别病例占比不同省份间差异有统计学意义（Fisher确切概率法均P < 0.001）。浸润型病灶病例数占比最高的3个省级行政区划是新疆（100.00%）、宁夏（92.31%）、四川省（69.44%），宁夏、四川省明显高于其他省（自治区）（χ2=5.855，P=0.016；χ2=37.957，P < 0.001）；液化空洞型病灶病例仅在甘肃、青海、四川省和西藏发现，病例数占比分别为50.00%、27.12%、9.72%和8.50%，其中甘肃、青海省明显高于其他省（自治区）（Fisher确切概率法检验P=0.023；χ2=35.101，P < 0.001）；钙化型病灶病例数占比最高的3个省级行政区划分别是青海省（36.44%）、西藏（35.95%）、甘肃省（25.00%），其中青海省和西藏明显高于其他省（自治区）（分别为χ2=8.863，P=0.003；χ2=4.085，P=0.043）。见表 2。
男性病例285例，女性病例417例。男性、女性不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势无统计学意义（均Z=0.000，P=1.000）。浸润型、液化空洞型、钙化型各型病灶不同性别间病例数占比差异均无统计学意义（χ2=0.305，P=0.581；χ2=0.000，P=1.000；χ2=0.316，P=0.574）。见表 2。
以10岁为单位年龄组分析，病例主要集中在10~ < 20岁（13.96%）、20~ < 30岁（11.82%）、30~ < 40岁（21.23%）、40~ < 50岁（19.37%）、50~ < 60岁（12.82%）、60~ < 70岁组（12.11%），且6个年龄组不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势均无统计学意义（均Z=0.000，P=1.000）。浸润型、钙化型病灶病例数在各年龄组占比差异均有统计学差异（χ2=32.235，P < 0.001；χ2=54.788，P < 0.001），液化空洞型病例占比在不同年龄组间差异无统计学意义（Fisher确切概率法P=0.443）。3个型别在不同年龄组的病例数占比变化趋势均无统计学意义（Z=-1.073，P=0.283；Z=-0.249，P=0.803；Z=-0.997，P=0.319）。浸润型病例数占比最高的3个年龄段分别为50~ < 60岁（65.56%）、60~ < 70岁（63.53%）、30~ < 40岁组（59.73%），均与非本年龄组差异无统计学意义（均P > 0.05）；液化空洞型病例数占比最高的3个年龄段分别为20~ < 30岁（19.28%）、30~ < 40岁（18.12%）、40~ < 50岁组（17.65%），均与非本年龄组病例占比差异无统计学意义（均P > 0.05）；钙化型病例数占比最高的3个年龄段分别为0~ < 10岁（65.38%）、10~ < 20岁（50.00%）、≥70岁组（45.71%），均明显高于非本年龄组病例（χ2=15.500，P < 0.001；χ2=23.061，P < 0.001；χ2=5.388，P=0.020）。
病例职业主要为牧民（65.67%）、学生（12.39%）、农民（11.11%）、农牧民（5.84%）、宗教人士（2.42%）等，5种职业不同发育阶段病灶病例数占比变化趋势均无统计学意义（均Z=0.000，P=1.000）。浸润型、液化空洞型、钙化型病例不同职业病例数占比之间差异均有统计学意义（Fisher确切概率法检验P < 0.001；P=0.009；P < 0.001）。浸润型病灶在牧民（59.22%）和农民（70.51%）病例中占比明显高于非本职业病例（χ2=7.431，P=0.006；χ2=7.425，P=0.006）；液化空洞型病灶在宗教人士病例中占比（41.18%）明显高于非本职业病例（Fisher确切概率法检验P=0.009）；钙化型病灶在牧民（23.21%）和学生（65.52%）病例中占比明显高于非本职业病例（χ2=21.469，P < 0.001；χ2=62.025，P < 0.001）。
2.4 同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例病灶分型分布本研究共纳入同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例32例，分别是CL+浸润型（25.00%，8/32）、Ⅰ+浸润型（9.38%，3/32）、Ⅲ+浸润型（6.25%，2/32）、CL+钙化型（18.75%，6/32）、Ⅰ+钙化型（28.13%，9/32）、Ⅱ+钙化型（6.25%，2/32）、Ⅳ+钙化型（6.25%，2/32）。整体上看，病例分布在新疆（78.13%，25/32）和青海省（21.88%，7/32），新疆病例主要为Ⅰ+钙化型、CL+钙化型、CL+浸润型，占比分别为36.00%（9/25）、24.00%（6/25）和24.00%（6/25），青海病例主要为Ⅰ+浸润型、CL+浸润型，分别为3和2例；男女性别比为1.46∶1，男性病例分型主要为CL+浸润型、CL+钙化型、Ⅰ+钙化型，分别为6、5、4例，女性病例分型主要为Ⅰ+钙化型（5例）和CL+浸润型、Ⅰ+浸润型、Ⅲ+浸润型（均为2例）；年龄主要分布在30~ < 50岁，占比为56.25%（18/32），30~ < 40岁病例主要为CL+浸润型、CL+钙化型、Ⅰ+浸润型，分别为3、2和2例，40~ < 50岁病例主要为Ⅰ+钙化型、Ⅱ+钙化型，分别为3和2例；职业以农民、牧民为主，占比分别为37.50%（12/32）和34.38%（11/32），农民病例主要为CL+浸润型、CL+钙化型，均为4例（4/12），牧民病例主要为Ⅰ+钙化型、Ⅰ+浸润型，分别为4和3例。见表 3。
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对囊型病例病灶占位脏器分析显示，CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ和Ⅴ型病灶的病例中，病灶在肝脏分布的病例占比均是最多，分别为92.75%（614/662）、93.95%（869/925）、90.92%（581/639）、93.57%（291/311）、95.85%（601/627）和95.73%（224/234）；除Ⅴ型病灶病例中分布在肾脏（2.56%，6/234）病例占比排第2位外，CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ型病灶腹腔占位的病例占比均排第2位，分别为2.11%（14/662）、1.95%（18/925）、6.10%（39/639）、3.86%（12/311）、2.39%（15/627）；排第3位的分别为肺脏（1.96%，13/662）、肾脏（1.51%，14/925）、脾脏（1.56%，10/639）、脾脏（10/639，1.56%）、脾脏（6/627，0.96%）和腹腔（2/234，0.85%），见表 4。在肺脏部位发现的CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ型病灶的病例数占比的依次降低趋势具有统计学意义（Z=-2.104，P=0.035），在肝脏、腹腔、脾脏、肾脏部位发现的CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ型病灶病例数占比依发育阶段变化趋势无统计学意义（Z=1.127，P=0.260；Z=-0.376，P=0.707；Z=-0.751，P=0.452；Z=-0.376，P=0.707）。
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泡型病例病灶定植部位分析显示，浸润型、液化空洞性和钙化型病灶的病例中，病灶分布在肝脏的病例数占比最多，分别为96.75%（387/400）、99.08%（108/109）和99.51%（204/205）；浸润型病灶在多个脏器可见，肝脏外占位病例占比依次为肺脏（1.75%，7/400）、腹腔（1.00%，4/400）、脾脏（0.50%，2/400）；液化空洞型和钙化型病灶除肝脏外均仅在腹腔发现1例。在肝脏部位发现的浸润型、液化空洞型、钙化型病灶的病例数占比依发育阶段变化趋势无统计学意义（Z=1.045，P=0.296）。见表 5。
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同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例病灶定植部位分析结果表明，CL+钙化型（6例）、Ⅰ+钙化型（9例）、Ⅱ+钙化型（2例）、Ⅲ+浸润型（2例）、Ⅳ+钙化型（2例）病灶均定植在肝部，CL+浸润型（8例）与Ⅰ+浸润型（3例）病灶除肝脏外分别合并腹腔（1例）、脑部（1例）发病。
2.6 不同病灶数量的人群分布除3例缺失病灶数量信息外，其余4 011例中发现单病灶、双病灶、三病灶、≥4病灶病例数分别为3 318、454、152和87例，占比分别为82.72%、11.32%、3.79%和2.17%。回归分析结果表明，CL型、Ⅰ型、Ⅱ型、Ⅲ型、Ⅳ型、Ⅴ型、浸润型、液化空洞型、钙化型病灶数与对应的病例数呈显著的负指数幂关系（t=-7.360，P=0.002；t=-8.151，P < 0.001；t=-4.900，P=0.001；t=-11.350，P < 0.001；t=-24.570，P < 0.001；t=-8.776，P=0.003；t=-6.202，P=0.003；t=-19.230，P=0.003；t=-14.350，P=0.001）。
不考虑同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例及缺失病灶数量信息病例的情况下，单病灶病例中囊型病例数占81.40%（2 701/3 318），泡型病例数占18.60%（617/3 318）；双病灶病例中囊型病例数占86.89%（371/427），泡型病例数占13.11%（56/427）；三病灶病例中囊型病例数占88.51%（131/148），泡型病例数占11.49%（17/148）；≥4病灶病例中囊型病例数占87.21%（75/86），泡型病例数占12.79%（11/86）；随着病灶数的增加，囊型病例数占比的变化趋势无统计学意义（Z=1.019，P=0.308）。单病灶囊型、泡型病例数占比与双病灶之间差异有统计学意义（χ2=7.342，P=0.007），双病灶与三病灶、三病灶与≥4病灶病例分型间差异均无统计学意义（均P > 0.05）。见表 6。
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仅以新疆、青海省的囊型病例、泡型病例、同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例分析结果来看，同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例各型别病例占比与囊型、泡型棘球蚴病病例各型别病例占比之间无显著相关性（与囊型：r=0.598，t=1.494，P=0.210；与泡型：r=0.897，t=2.031，P=0.291）。见表 7。
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本研究共纳入4 014例棘球蚴病病例。其中囊型病例3 280例，泡型病例702例，同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例32例。
囊型病例病灶相邻发育阶段之间病例数占比差异均有统计学意义，但从CL到Ⅴ型不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势无统计学意义。与本省外平均水平相比，CL型病灶在新疆兵团、内蒙古、新疆的病例数占比较高，Ⅰ型在宁夏和甘肃的病例数占比较高，Ⅱ型在青海、四川较高，Ⅲ型在新疆兵团和西藏较高，Ⅳ和Ⅴ型病灶则在均在西藏占比较高，说明囊型病灶各型别病例数占比分布具有一定的地理空间特征。不同性别的囊型病例不同发育阶段病灶病例数占比差异无统计学意义，说明性别的生理性差异对于病灶的发育不具有显著的影响。与本年龄组外平均水平相比，60~ < 70岁、70~ < 80岁组人群中CL型病灶病例数占比显著较高，0~ < 10岁、10~ < 20岁组Ⅰ型病灶病例数占比显著较高，20~ < 30岁、30~ < 40岁组Ⅱ型病灶病例数占比显著较高，20~ < 30岁组Ⅲ型病灶病例数占比显著较高，30~ < 40岁、50~ < 60岁组Ⅳ型病灶病例数占比显著较高，60~ < 70岁、70~ < 80岁、80~ < 90岁组Ⅴ型病灶病例数占比显著较高，但各型病灶病例数占比在各年龄组囊型病例中的分布未表现出显著的年龄趋势，年龄变化对于病灶型别的影响需要做进一步的研究。囊型病例职业主要分布在牧民、农民、学生、农牧民，与其他流行病学调查中发现的高风险职业基本一致[30-34]，干部、农牧民、农民病例CL型占比均显著高于非本职业，学生和学龄前儿童Ⅰ型病例数占比均显著高于非本职业，牧民病例Ⅱ型占比显著高于非本职业，病例Ⅲ型、Ⅴ型占比在各职业组间差异均无统计学意义，农民病例Ⅳ型病例数占比显著高于非本职业。四川、新疆的病例中，随着病灶发育阶段的变化，对应病例数占比的降低趋势有统计学意义。在性别、年龄组、职业组中，不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势均不无统计学意义。与泡型棘球蚴病相比，囊型棘球蚴病是致死性较低的慢性病，早期症状不明显，往往需要很长时间才能确诊[35]，不同发育阶段病灶病例数占比的变化趋势应具有统计学意义。本研究结果不完全支持此论点，可能与囊型棘球蚴病的致死性、病灶各阶段发育速率、就诊和接受治疗意向、治疗效果及愈后复发、继发等因素有关，应做进一步研究。
泡型病例病灶相邻发育阶段间差异均有统计学意义，但浸润型、液化空洞型、钙化型病灶病例数占比的变化趋势无统计学意义。与本省外病例平均水平相比，宁夏、四川、甘肃的浸润型病灶、青海的液化空洞型病灶、青海和西藏钙化型病灶的病例数占比均高于非本省病例中的占比，说明泡型病灶病例数占比分布具有空间依赖性。不同性别的泡型病例数不同发育阶段灶病例数占比分布差异无统计学意义，说明性别的生理性差异对于泡型病例病灶的发育无影响。0~ < 10岁、10~ < 20岁及≥70岁组人群泡型钙化型病灶病例数占比显著较高，但各型病灶病例数占比随年龄组变化的趋势无统计学意义，推测与泡型棘球蚴病致死性较强有关[22]。泡型病例主要分布在牧民、学生、农民等职业中，与其他流行病学调查中发现的高风险职业基本一致[30-34]，牧民、农民病例中浸润型占比显著高于非本职业组，宗教人士病例中液化空洞型占比显著高于非本职业组，牧民、学生病例中钙化型占比显著高于非本职业组。结合囊型病例的分析结果，职业应是影响棘球蚴病感染的重要因素，其对于囊型、泡型病灶变化的影响需要进一步研究。泡型棘球蚴病是致死性高的慢性病[22]，不同病灶发育阶段的病例数占比应具有明显的下降趋势。本研究结果发现各分组中病灶不同发育阶段病例占比趋势性并无统计学意义，应做进一步研究。
仅新疆和青海发现同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例，在病灶分型中未发现有液化空洞型合并囊型病灶，未发现Ⅴ型合并泡型病灶；同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例的男女性别比为1.46∶1，年龄主要分布在30~ < 50岁，职业以农民、牧民为主。仅从新疆、青海的囊型病例、泡型病例、同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例的分型占比相关性分析结果来看，同时罹患囊型和泡型棘球蚴病各型病灶病例占比与仅患囊型、泡型棘球蚴病各型病灶病例占比之间不具有显著相关性，同时罹患2种病灶病例流行病学、病理学、临床特征等的理论基础仍需要大量研究。本研究中同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例数较少，对于分型的统计学分析意义较低，应收集尽量多的病例进行分析，进一步掌握病灶分布特征及其在流行病学、临床表现等方面的意义。
根据2012－2016年全国棘球蚴病流行病学调查数据，我国省级囊型棘球蚴病流行区共10个，其中有泡型棘球蚴病流行的省级流行区有6个[15]。本研究在此基础上发现，不同省份囊型、泡型棘球蚴病病例中的病灶型别分布具有较高的地域异质性，与各省人群棘球蚴病流行强弱并不完全一致。值得注意的是，本研究中四川省病例不同型别病灶病例数占比与2021年报道[29]的四川省石渠县在2000－2002、2014－2017年同类型病灶病例数占比均有较大差别，进一步说明基于病例病灶分型在不同时空尺度下的分布具有很大的差异，需开展进一步研究。不同型别病灶的病理学特征、治疗方案、疾病负担等均不相同[18, 21, 23]，因此基于病灶型别的分析在卫生经济学、临床特征等方面可作为流行病学分析的一个重要补充。
对不同病灶定植部位分布分析结果表明，囊型、泡型、同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例中均有 > 90.00%的病例病灶定植部位为肝部，其中泡型病灶在肝部定植的病例数占比最高，与已有的研究结果相似[36]。然而本研究中肺部占位比例（1.75%）远远低于上述报道的肺部占位比例（24.13%），推测原因是该报道纳入研究范围包含大量医院临床病例，而本研究对象为抽样调查中发现的病例，两者之间病例来源具有很大差异，同时本研究人群筛查方法以B超为主，一定程度上影响了肺脏病灶的检出。在肺脏部位发现的CL、Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ型病灶随病灶发育阶段的发展，病例数占比依次降低的趋势有统计学意义，说明与定植在其他部位相比，囊型病灶定植在肺部对人体的伤害较高，或囊型病灶定植在肺部后受到的限制（抑制）更为明显，需要展开进一步的调查研究。回归分析表明，囊型、泡型病例各型别病灶数目与对应的病例数之间均具有显著负指数幂关系。因为病例数量较少，无法确定同时罹患囊型和泡型棘球蚴病病例病灶数目与对应病例数之间的关系，尚需要做进一步的调查研究。负指数幂分布在各学科被广泛发现，如飞机坠毁率和累计时数关系[37]、动物体质量和种群数量关系[38]、小颗粒在湍流中的沉降规律[39]、桡骨畸形角度和恢复时间关系[40]等，此外，也有研究表明在铅锌矿山附近移栽地衣后一年地衣中铅、锌和镉浓度与其距矿山的距离之间为负指数幂关系[41]。本研究首次发现棘球蚴病病灶数量与病例数之间的负指数幂关系。这种广泛存在于不同学科的规律，提示着其中或有一定的底层逻辑，需要做进一步的研究。
本研究中剔除了部分信息缺失严重的病例，虽然会造成一定的选择偏倚，但由于样本量足够大，剔除病例数占比较低，因此不影响本研究结果的科学性。但本研究纳入的病例均为棘球蚴病流行区病例，对于非流行区病例的参考意义需要做进一步研究。
综上所述，囊型、泡型棘球蚴病病例不同型别病灶病例数占比在各流行省、年龄组、职业组中的差异性有统计学意义，病灶相邻发育阶段差异均有统计学意义。在四川省、新疆、青海省囊型棘球蚴病病例随病灶发育阶段发展病例数占比的降低趋势有统计学意义，各职业组和其他省病例囊型、泡型各发育阶段病灶病例数占比的变化趋势无统计学意义。性别对囊型、泡型病例各病灶的病例数占比无影响。囊型、泡型棘球蚴病各发育阶段病灶病例数占比未表现明显的年龄累积趋势。各型别病灶病例 > 90.00%的病例其病灶定植部位在肝脏。病灶数与对应的病例数之间表现出显著的负指数幂关系。病灶型别与棘球蚴病病例的症状、诊疗、病理学特征、疾病负担密切相关，在棘球蚴病病例筛查中详细记录病灶分型，对推动棘球蚴病病例分类管理工作具有重要意义。病灶型别分析可以作为传统流行病学分析的重要补充，对于更加全面掌握棘球蚴病对人群的影响具有重要意义，为棘球蚴病的防治提供重要理论依据。
利益冲突 无
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